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【摘 要 】目的 探讨中肾管残件肿瘤（wolffian adnexal tumour,WAT）的临床病理特点.方法 应用HE、免疫组化SP法及PAS染色对1例WAT进行处理,并复习相关文献.结果 肿瘤主要发生在中肾管残件分布的部位.大体以实性为主,切面可含有大小不等的囊腔.镜下由弥漫实性和筛状囊性结构混合构成,实性区为紧密排列的梭形或椭圆形细胞增生,形成紧密排列的管状结构,管周有PAS阳性物质,筛状囊性区见大小不等囊腔,内衬扁平上皮.WAT免疫表型与上皮性肿瘤和支持间质细胞瘤均有相似,无特异抗体.结论 WAT具有独特的发病部位,诊断主要依靠其组织学特点,注意与支持细胞瘤、支持间质细胞瘤,高分化子宫内膜样腺癌鉴别.
【关 键 词 】中肾管残件肿瘤 病理学诊断 鉴别诊断
中图分类号：R736 文献标识码：C 文章编号：1005-0515（2012）1-351-02
中肾管残件肿瘤（wolffian adnexal tumour,WAT）被定义为可能来源于中肾管,有多种上皮结构的肿瘤,由1973年Kariminejad 和Scully 首次报道[1].该肿瘤主要发生中肾管残件分布的部位,以阔韧带为主,也可发生输卵管系膜、输卵管浆膜、卵巢和后腹膜.该肿瘤十分罕见,我院今诊断1例,现分析其特点并复习相关文献,对该肿瘤临床特点、病理诊断、鉴别诊断及预后进行探讨.
1.临床资料
患者36岁,已婚未育,因腹痛来我院就诊,超声提示“双侧卵巢肿瘤,子宫肌瘤”收治住院,术中冷冻诊断：右输卵管系膜中肾管残件肿瘤,左卵巢浆液性状囊腺瘤,子宫平滑肌瘤.因患者有生育要求,行左侧卵巢肿瘤、右侧输卵管系膜肿物切除及子宫肌瘤核除术,随访至今无复发转移.该病例右输卵管系膜肿物经常规病理处理,及免疫组化、PAS染色.所有抗体包括AE1/AE3、ER、PR,Inhibin、Calretinin、CD10、CD20、ki67、NSE、EMA均购自福州迈新生物技术开发有限公司.
2.方法
2.1 病理检查 大体：右输卵管系膜椭圆形肿物最大径10cm,表面包膜完整,切以实性为主,灰白色,质略韧,并见大小不等的囊腔,内壁光滑,内为清亮液体.镜下肿瘤细胞以管状结构为主,管腔内衬立方或柱状上皮,胞浆透亮,管周可见清晰的基底膜样物质,PAS染色阳性,部分管周可见纤维间质分隔.部分区域肿瘤细胞呈椭圆形、梭形,弥漫性增生.肿瘤细胞异型性小,核分裂少见.
2.2 免疫组化提示 AE1/AE3（+）,PR（弱+）,Inhibin、Calretinin、CD10、ER、CD20、ki67、NSE、EMA均为阴性.
3.讨论
WAT来源至今未明,肿瘤主要发生在阔韧带内,也可为突出在阔韧带上的息肉状病变.迄今文献报道70余例,主要位于中肾管残件分布的部位,也可见于输卵管系膜、输卵管浆膜、卵巢和后腹膜.电镜下小管周围有基板,构成小管的细胞有复杂分支、桥粒和/或紧密连接,腔面有少数微绒毛,未见纤毛.这些特点支持该肿瘤为可能来源于中肾管而不是副中肾管[2].
文献报道,该肿瘤的发病年龄13-87岁,平均年龄52岁.该肿瘤并无特异临床症状和生化指标异常,常因腹痛、盆腔包块就诊或者偶然发现.大多数表现为单侧附件肿瘤,也可合并其他良性或恶性肿瘤,Fanghong等[3]曾报道了1例87岁患者合并子宫内膜腺癌.肿物多具有完整包膜,主要为实性,直径为0.5－18cm,切面含有大小不等的囊腔,棕黄色至灰白色,质硬或韧,偶尔有出血坏死区,部分WAT患者可出现较为广泛的钙化.镜下WAT表现为多形性,大部分病例的肿瘤由弥漫实性和筛状囊性结构混合而成,少部分病例可以以管状、多囊性或弥漫性实性中的一种为主.弥漫实性区有紧密排列的椭圆形至梭形细胞增生,形成紧密排列的管状结构,管周有基底膜,有数量不等的纤维分隔或完全没有分隔.中空小管排列成网状或支持细胞样结构,以紧密排列的管状结构为主时,类似于间叶性肿瘤.PAS染色和网状染色有助于显示管状结构,排列成管状结构的细胞为立方形或低柱状,有少数嗜酸性胞质,细胞核为圆形或梭形,大小一致.筛状区含有大小不等的囊腔,构成囊腔的细胞为扁平形.大多数肿瘤细胞形态温和,无异型性及核分裂象少见,未见病理核分裂象报道.WAT免疫组化表型与上皮性肿瘤和支持间质细胞瘤均有相似之处,表现为角蛋白、波形蛋白、calrtinin、inhibin、CD99、CD10经常阳性,EMA、ER、PR、CK20多为阴性.本例除了AE1/AE3（+）,PR（弱+）外,其它抗体均为阴性.Devouassoux-Shisheboran等[4]对25例WAT的检测结果显示, AE1/ AE3, CK1 (100%), CAM 5.2 (100%), CK7 (88%), keratin 903 (17%), EMA(12%), ER(28%), PR(24%), inhibin (68%), calretinin (91%), vimentin (100%), CK20阴性.因此WAT诊断主要依靠其特殊的发病部位及组织学特点,免疫组化对WAT诊断的帮助不大,只能作为其参考指标.
WAT主要应与下列肿瘤相鉴别 （1）支持细胞瘤、支持间质细胞瘤：WAT中的小管状、条索状结构与上述肿瘤形态学上非常相似.发病部位是鉴别的关键,WAT主要在阔韧带和输卵管系膜,而后者多发生卵巢.同时,有筛状结构,无间质细胞,支持为WAT的诊断.（2）卵巢高分化子宫内膜样癌：WAT与卵巢高分化子宫内膜样腺癌的鉴别,二者发病部位及组织学特点均不同,同时可参考免疫组化结果.卵巢子宫内膜腺癌细胞多有异型、可见核分裂象,ER、PR多为阳性,WAT肿瘤细胞多无异型,核分裂少见,ER、PR多为阴性.
WAT生物学行为及治疗方式仍不十分明确.从文献报道病例来看,大部分为良性,大约10％病例手术时已有转移或术后1-8年内出现复发或肺肝转移[5],因此有学者认为其为具有恶性潜能的肿瘤[6].肿瘤的分期、肿瘤细胞的异型性及核分裂象将作为其复发及转移可能的参考.对于肿瘤分期早,无细胞异型及核分裂少见的患者,单侧附件切除为首选治疗方式.细胞异型性大及核分裂像明星的患者,如果无生育要求,可考虑扩大切除.复发和转移的病例,放疗及化疗的方案及疗效仍处于实验阶段,无确切报道.由于WAT具有复发和转移的风险,所有患者都应严密随诊.