儿童汗血症一例病例报告并文献复习

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摘 要 :血汗症(hematidrosis):是指在无破损的皮肤黏膜表面有发作性血液溢出,也包括无鼻腔、泪腺上皮细胞破损所致的血泪症(hemolacria).血汗症(hematidrosis)是十分罕见的汗腺功能性疾病,病因未明,曾有人猜测血管交感神经功能失调是血汗症重要病因.本文就住院患儿一系列临床表现及实验室相关检查进行讨论.

关 键 词 :血汗症;交感神经

【中图分类号】R681 【文献标识码】B 【文章编号】1672-3783(2012)08-0538-01

1.临床资料

患儿,女,7月,蒙古族,主因间断眼、口、鼻、耳、出血1月余,加重5天于2011年10月26日收住我院儿科.患儿于入院前1月无明显诱因出现眼角、口周、鼻、外耳道及出鲜血,每次量少,每日2-3次,出血前患儿稍有烦躁,无其他不适就诊于西京医院,诊断为“汗血症”.入院前半月仍有间断出血,后就诊于青海省妇女儿童医院完善相关检查后未给予明确诊断.入院前5天患儿出血症状加重,每天约5-7次,每次量少.患儿自患病以来无血尿及便血,无全身广泛瘀斑、瘀点,无发热.既往体健,无急慢性传染病史,无明确食物及药物过敏史.家族遗传史、生长发育及生活史无特殊.

入院后查体:生命体征平稳,体重10Kg.神志清楚,精神尚可.心、腹、四肢、神经系统未查及异常.

入院后相关实验室检查:(1)血常规:白细胞5.7×109/L,中性粒细胞百分比19.7%,淋巴细胞百分比67.6%,红细胞4.75×1012/L,余项未见明显异常.(2)弥漫性血管内凝血:抗凝血酶-Ⅲ 54%(↑),纤维蛋白原含量0.56g/L(↑),凝血酶时间29.6秒(↑),D-二聚体定量1.469ug/ml(↑),纤维蛋白降解产物49.80ug/ml(↑).(3)尿常规示:结晶300/ul,余项未见明显异常.(4)嗜异凝集试验示:1∶28.(5)性激素检测示:促卵泡生成素3.62mIU/ml(↑),促黄体生成素8.55mIU/ml,雌二醇37.8pg/ml(↑),睾酮0.82ng/dl,泌乳素6.04ng/ml(↑),孕酮0.10ng/ml(↑).(6)免疫球蛋白及补体检测结果:免疫球蛋白IgG 5.57G/L(↓),免疫球蛋白IgA 0.25G/L(↓),补体C3含量测定 0.78G/L(↓),补体含量测定0.13G/L.(7)眼角分泌物血细胞质量分析示:1.中性(总比)90%,2.I-IV叶90%,3.淋巴(总比)8%,4.成淋8%,5.嗜酸(总比)2%,6.嗜酸分叶2%,结果描述:白细胞以杆状及分叶为主,偶见淋巴细胞及嗜酸性粒细胞;成熟红细胞大小轻度不一,填充尚可;血小板少见.(8)粪常规、血沉、自身抗体全项、甲状腺功能全项、Coombs实验正常.(9)血生化示:天冬氨酸氨基转移酶69U/L,丙氨酸氨基转移酶76U/L,其余各项未见明显异常.

入院后情况:患儿入院当天夜间有双眼流少量血及发热,出血前稍有烦躁及哭闹并无其他不适.请眼科医师会诊时眼睑处血痂形成,无菌棉签擦拭后出血处并无皮肤破损,查看眼底后示双眼球结膜略充血,角膜透明,瞳孔反射良好,双眼出血可能系鼻腔出血经由鼻泪管由泪小阜漏出所致.测体温38.2℃,给予物理降温后可降至正常,咽部轻度充血,多考虑上呼吸道感染所致,但无流涕、咳嗽等伴随症状未给予特殊处理.针对患儿转氨酶升高及出血症状给予谷胱甘肽保肝治疗;止血敏、维生素K1止血;维生素C改善毛细血管通透性等治疗.入院后第二日仍有眼周出血一次,当时患儿并无哭闹眼追物好,约1分钟后血迹凝固,分泌物送中心实验室检查,结果见上,可见该分泌物与血液成分无明显区别.入院第三日相关实验室检查大部分已回报,可初步排除传染性单核细胞增多症、结缔组织病及其他出血性疾病,初步诊断为:血汗症.患儿入院前外院行乳腺机妇科B超提示:双侧发育初期;子宫较同龄组略增大,且病史有流血,故入院后行性激素检查,结果见上(未提供报告单).入院后第四日因患儿家属拒绝行皮肤活检等相关检查,故该患儿暂无病理资料,因患儿再无出血,家属要求出院,嘱患儿继续口服维生素C、芦丁片、肌苷片.


2.讨论

血汗症(hematidrosis):是指在无破损的皮肤黏膜表面有发作性血液溢出,也包括无鼻腔、泪腺上皮细胞破损所致的血泪症(hemolacria).血汗症(hematidrosis)是十分罕见的汗腺功能性疾病,病因未明,曾有人猜测血管交感神经功能失调是血汗症重要病因[2],张凤奎于2004年对一起血汗症进行较为全面的报道及讨论.

血汗症的临床分型:Holoubek等将血汗症按病因不同分为伴发系统性疾病、替代性月经、过度劳累、心因性及特发性五种类型[3].1.伴发系统性疾病多伴有基础疾病,如坏血病、癫痫、疟疾、破伤风等;2.替代性月经通常表现为与月经周期相关的黏膜出血,可发生于胃、肠、肺、乳腺、胸腔等,而月经替代性血汗症则特指与月经周期相关的无破损皮肤自发出血;3.过度劳累引发血汗症仅占极少数,主要为男性;4.心因性血汗症最多见,占42 %其中单次血汗发作者均与极度恐惧有关,多发生于罪犯被执行死刑前,主要为男性;多次血汗发作者常与情绪激动或催眠治疗相伴发,多见于极度焦虑和歇斯底里者,男女比例大致相同;心因性出血斑是心因性血汗症最多见类型,尤其易发生于女性,出血部位可为患者以前曾经受伤愈合的瘢痕处;5.特发性血汗症,即无明显诱因引起血汗症及血泪症,本病例中患儿年龄7月,尚未无月经初潮,血常规、凝血功能等实验室检查未见明显异常,亦无过敏性紫癜、血小板减少性紫癜等病史,且每次出血前均有烦躁不安及哭闹,故多考虑特发性血汗症,可能与自主神经功紊乱有关.

血汗症的病因及发病机制尚不清楚.张凤奎曾报道过一例血汗症,从实验室检查、皮肤病理活检等多方面进行研究,她表示血汗症可能是一种特殊表现的血管炎[3],她分析原因为:汗腺位于血管丰富的皮下组织或真皮深层,由单层细胞组成,开口于毛囊皮脂腺颈部,或直接开口于皮肤表面,腺管走行距离较长,因而经由汗腺出血的机会相对较多.

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